小儿甲状舌管囊肿和瘘管术后复发因素的探讨及再次手术治疗

甲状舌管囊肿和瘘管为小儿颈部常见先天性畸性疾病之一,多在7岁之前发现,因具常位于舌盲孔至胸骨上切迹之间的颈中线上,故又称颈中线囊肿及瘘管。它是由于胚胎第8周甲状舌管未闭合或退化不全残留所致,少数病例可发生癌变。对甲状舌管囊肿和瘘管的治疗,手术治疗是唯—治愈的方法,如果手术方法不当,术后极易复发。现对湖南省儿童医院耳鼻咽喉科2007年至2010年收治的23例甲状舌管囊肿和瘘管术后复发的小儿患者进行回顾分析,探讨其复发的因素和再次手术治疗的疗效。

1资料与方法

1.1一股资料。23例甲状舌管囊肿和瘘管的患儿中,男13例,女10例,年龄2~15岁,中位年龄7岁,病程2~5年,术后2个月~2年复发,平均为6个月。其中2例为我院手术治疗后复发者,21例为外院术后复发。首次手术术式:13例采用Sdrunk术式,8侈J行单纯囊肿切除术式,2侈J行囊肿切开引流。首次术后切口有不同程度的皮肤红肿、溢脓和发热等局部感染征象,病理检查为甲状舌管囊肿。

1.2手术方法。均采用再次手术治疗,术前充分控制感染,应用抗生素待感染消退后2周手术。术野局部无肿胀,皮肤颜色正常。所有病例行B超检查和碘油造影检查,判断囊肿及瘘管的位置、大小及质地,大概确定切除范围,排除异位甲状腺的存在。患儿行经口气管插管全麻,术中仰卧,颈部充分后伸,腔内注入美兰,结合探针寻找分支瘘道,在原切口或瘘口周围作梭形横切口,分离颈前带状肌,暴露范围为舌骨上至甲状软骨下,双侧胸锁乳突肌内侧缘。术中见囊肿和瘘管周围瘢痕组织增生并有少许炎性肉芽,避免单纯解剖分离囊肿或瘘管,对术中发现前次手术未切除舌骨中段者,行经典Sistrunk术式,切除甲状舌管囊肿、瘘道\舌骨中段和舌骨上肌群内的瘘道组织至舌盲孔。对于组织结构不清、美兰显色不好且前次手术切除舌骨中段者扩大切除范围,行扩大sistrunk术式,又称颈中线清扫术。对整个颈前软组织间隙(主要包括颏下三角和肌三角)进行中线清扫,清扫两侧胸锁乳突肌内侧,下界是甲状腺,上至舌根;清扫的内容包括:舌骨中段、带状肌和周围脂肪组织,残留舌骨,舌骨以上残留瘘管和舌底以舌盲孔为中心的部分组织一并切除,同时保持气管前筋膜\环甲膜和颈动脉鞘的完整性。至舌盲孔时,由助手经口向前顶压舌盲孔处,使舌根突向手术野,利于瘘管末端的暴露与切除,在剥离至见自色膜时,表示己至黏膜下,在此处环状结扎、切断瘘管。若在切除过程中与咽腔相通,可用细肠线内翻并加固缝合,封闭咽腔。生理盐水冲洗术腔,彻底止血,分层缝合,不留空腔。舌骨断端不必缝合。如果术腔与咽腔相通,或术腔污染,或术腔较大时,可于舌骨下放置负压引流管。术中注意避免损伤颈总动脉、舌下神经、喉上神经和喉返神经。

2结果

上述复发病例经再次手术证实其复发原因:具中术中未能将舌骨一并切除10例,舌骨上盲管未切净5例,遗留多条细小的瘘管分支4例,舌骨切除过短造成导管上皮残留2例,瘘管感染炎症期手术,病变未局限,导致感染灶未彻底切除者2例。病理结果再次证实21例患者为甲状舌管囊肿或瘘管,囊壁或瘘管由结缔组织构成,囊肿壁多可见呼吸道纤毛上皮细胞,或有鳞状上皮细胞,部分有炎症细胞浸润,均未见癌变。另有2例未发现明显的囊肿或瘘管,只见呈慢性炎症改变的组织。术后切口均一期愈合,未出现咽瘘`舌下神经或喉上神经损伤,无感染、声嘶、呛咳、吞咽困难和呼吸困难等。随访2年以上,未见甲状舌管囊肿或瘘管复发。

3讨论

甲状舌管囊肿是甲状腺发育过程中产生的畸形,第10周后甲状舌管没有完全消失,成为长短不等的残留管状组织,以后便有可能发展为甲状舌管囊肿田。甲状舌管退化时,左右两侧软骨性舌骨开始在中线融合,未萎缩退化的甲状舌管可位于舌骨腹侧或背侧,也可能包裹在舌骨之中团。因此,常规sistrunk术式切除舌骨中段和舌骨上肌群内的瘘管组织,正是基于甲状舌管囊肿和瘘管的发生学和解剖学特点基础而提出的。甲状舌管与舌根部、舌骨及甲状腺关系密切,甲状舌管囊肿通常发生在以下4个部位:甲舌区(60%)、舌骨上区(25%)、胸骨上区(13%)及舌根(2%)囵。甲状舌管囊肿的瘘管与舌骨关系密切,两者紧密附着或贯穿其中J位于舌骨后方的瘘管非常细小而脆弱,且在舌骨水平发出数目不等的侧枝,舌骨中断处理不当,不切除中段舌骨或切除过短,常常导致复发。舌骨与舌盲孔之间的瘘管未切除往往是复发的重要因素之一。甲状舌管囊肿及瘘管类型复杂,主要有囊肿ˉ瘘管型、囊肿ˉ管道-囊肿型、瘘管-囊肿-管道型等,术前对囊肿或瘘管的大小、走行估计不足,术中由于瘢痕增生粘连,解剖界限不清,不够精细,致细小瘘管残留,也容易复发。

囊肿可发生于沿甲状舌管下降的任何通路上,囊肿上下方都有可能存在瘘管,囊肿大部分位于舌骨附加,通常位于瘘管末端,由瘘管末端扩张而成,少部分瘘管经过舌骨向下延伸,囊肿不在瘘管的末端,如果对这种病理解剖情况不熟悉,术中仅将囊肿、舌骨及舌骨以上的瘘管切除,遗留了囊肿下方的瘘管,势必将导致复发。Madda|ozzo等凹从2003年~2008年对60例18岁以下的甲状舌管囊肿手术患者的回顾性研究中发现,甲状舌管囊肿复发是由于没有完整切除舌骨上细小的瘘管和(或)残留舌骨下方的组织,切除舌骨中部1/3区域及周围病变组织可降低术后复发的机率。同时,甲状舌管囊肿和瘘管往往合并有不同程度的感染,急性期组织充血、水肿,管壁及分支韧性差,过分剥离囊壁及瘘管致致纤维状管道破裂,容易导致遗留管道组织。加之反复感染和手术带来局部瘢痕性增生粘连、层次不清,给手术切除带来很大困难。本组23例复发病例中2例系急性感染所致。为此,笔者强调慎重选择手术时机,伴有急性炎症时,应在感染完全控制后2周再行手术为宜,对于复发再次手术患者,则要与前次手术间隔3个月以上待瘢痕增生降至最低为宜。Yazdi等囹对55例甲状舌管囊肿术后的患者研究发现:复发病例中615%的患者合并有术前至少6个月的感染,持续有效的抗感染治疗(至少1个月)是降低复发的有效保证。

甲状舌管囊肿或瘘管在舌骨水平形成多个相互沟通具有分泌功能网状分支,这些分支可在舌骨前、后或贯穿舌骨,以单管或多孔出舌盲孔。20世纪初形成的Sistrunk术式,切除范围包括囊肿和舌骨体中段外,还要求把舌骨以上的瘘管周围组织柱状切除的术式,sattar等网报道:Sistrunk术式复发率为5%,相比未行舌骨切除术的复发率高达20%。郭志强等冂报道扩大Sistrunk术式是治疗甲状舌管囊肿复发病侈J的理想方法。Hossain等网在2001年~2008年对12例初诊和复发的甲状舌管囊肿行Sistrunk术式,切除25px中段舌骨和舌骨上至舌盲孔的瘘管,术后随访3年无一例复发。我们认为手术的重点应放在处理舌骨及其以上的病变部分,术中对未切除舌骨的患儿,充分暴露舌骨体,将舌骨体中部与胸骨舌骨肌及舌甲肌分离后,切除舌骨体中段375px,舌骨骨膜及紧贴的肌肉应—并切除,以免残留瘘管。术中对切除部分舌骨的患儿,在Sistrunk术式基础上,进一步扩大舌骨中段切除范围,以不超越舌骨大角及二腹肌为原则,扩大切除舌骨中段,根据术中情况切除部分颈前带状肌及周围软组织,可能降低再次复发风险。扩大切除范围能够降低复发率,但不能盲目扩大,对不同患者、不同的临床情况应有所选择,即术前根据囊肿的大小、感染的程度、囊肿或瘘管的位置、是否二次手术等情况决定手术方案,在减少创伤和降低复发之间作一平衡。分类扩大舌骨及其周围组织切除术方法对治疗复发感染性甲状舌管囊肿及瘘管是—种安全、有效的方法囵。本组复发患儿中有10例在第一次手术中木截除一段舌骨,而甲状舌管囊胂及瘘通向舌盲孔的条索状往往行经于舌骨体的深面并与深面骨膜相通,这是造成术后复发的主要原因。另2例患者虽第一次手术截除了一段舌骨,但仍再次复发,表明可能是遗留瘘管细小的分枝或舌骨切除过短造成导管上皮残留所致。故术中仅沿瘘管壁剥离是不够的,剥离舌骨上至舌根时昙舌骨至舌盲孔之间的瘘管细小而脆弱,瘢痕增生粘连,解剖界限不清,病变组织剥离困难,必须在舌骨至舌盲孔段范围内作柱状切除,应尽可能充分切除瘘管连同周围2~75px的肌肉组织,避免遗漏小分支,利于病变组织彻底切除。

同时术中应常规行口腔双合诊,追踪瘘管残端至舌盲孔。术中如发现肿物为实质性,应切开检查,并做快速冰冻切开检查,以免误切甲状腺,因为迷走甲状腺并不代表别处甲状腺发育正常。另有囊管上皮下有甲状腺组织小岛者,切除后也可造成甲低。Hirshoren等r11分析160例平均年龄为109岁甲状舌管囊肿的患儿临床资料,265%的瘘管组织术后病理证实有甲状腺组织,其中1例合并为乳头状癌,所以有条件的惰况下术前同位素碘1131扫描很有必要。术前B超、CT检查显得尤为重要,可较好的反应囊肿及瘘管的位置、大小及舌骨`甲状腺周围组织的关系,纤维喉镜和电子喉镜检查有助于确定舌盲孔部分有无内瘘口,如条件允许,可试行窦道造影并三维重建以更加形象和立体再现病变范围。

参考文献

[1] 王丽梅,朱强,徐文. 超声对特殊部位甲状舌管囊肿的诊断价值[J]. 中国耳鼻咽喉头颈外科. 2012(09)

[2] 王红鲜,陶霖玉,齐柯,张好云,冯铎,孔恒,林秋生,陈天文. 甲状舌管囊肿术后复发因素分析[J]. 中国现代手术学杂志. 2011(02)